**摘要**
**背景**：发育性髋关节发育不良（DDH）是一种常见的儿童骨科疾病。患有DDH的儿童的看护者常常面临重大挑战，这些挑战可能会影响他们的生活质量。本综述旨在系统地识别、评估和总结关于看护者护理DDH儿童经历的现有定性证据。
**方法**：我们从数据库的建立开始，一直搜索到2025年5月，共搜索了8个数据库（Embase、Cochrane Library、Web of Science、PubMed、CINAHL、PsycINFO、ERIC和ProQuest）。两名研究人员独立筛选研究、提取数据，并使用Joanna Briggs研究所的定性研究批判性评估清单来评估方法学的质量。采用元聚合方法对原始研究中报告的主题进行分类和总结。使用GRADE-CERQual方法评估每个总结结果的可靠性。
**结果**：共有8项研究符合纳入标准。其中包括4项基于访谈的研究（共66名参与者）和4项包含开放式问题的调查研究（共1,522名参与者）。确定了4个主要主题：(1) 诊断过程具有挑战性且常常延迟；(2) 治疗设备使日常育儿任务复杂化；(3) 信息和支持不足或不及时；(4) 随时间逐渐适应和技能发展。
**结论**：患有DDH的儿童的看护者在诊断、治疗和日常护理过程中面临诸多挑战。研究结果强调了及时、实用和富有同情心的支持的价值，这种支持能够满足信息需求，并认可家庭所承担的适应性工作。未来的研究应采用更深入的定性设计，以捕捉看护者适应的复杂性。
**引言**
发育性髋关节发育不良（DDH）是一种以髋臼和近端股骨异常发育为特征的疾病。其发病率在1/1000到20/1000之间，具体取决于地理位置、人口背景和诊断标准。一项在中国进行的超声筛查研究发现，DDH的检出率为3.2%（6189例中的196例），其中左侧受累的比例较高（64.73%）。此外，一项在沙特阿拉伯进行的研究发现，DDH的发病率为每1000名新生儿中有3.1至4.9例，患病率在6%到78%之间。DDH在女性和左侧中更为常见，如果不进行治疗，可能导致慢性疼痛、功能障碍和继发性关节炎。治疗方式因年龄而异，婴儿早期首选非手术治疗方法如Pavlik支具。对于漏诊或难治性病例，则需要手术复位。最近的研究表明，DDH儿童的看护者在护理过程中往往因对疾病了解不足而面临挑战，并且通常会经历显著的情绪负担。看护者的焦虑在接诊诊断、应对支具不适、担心功能恢复以及孩子未来的行走能力时尤为突出。诊断时间的影响也改变了看护者的关注点：早期诊断的看护者更关心日常护理的困难，而晚期诊断的看护者则更关心长期预后。护理体验还取决于治疗方法的不同。DDH的长期治疗和随访过程对看护者的生活质量构成挑战，常伴随身体和心理上的疲惫。同时，由于缺乏社会理解，看护者还经常感到社交隔离，并面临经济压力和家庭角色的调整。研究表明，护理过程中主要的障碍是缺乏实际的护理资源和持续的医疗指导。尽管现有的定性研究揭示了看护者经历的各个方面，但这些研究来自不同的背景，方法学严谨性也有所不同。目前还没有系统性的综述全面识别和总结这些定性证据。因此，我们进行了这项定性系统综述，以识别、评估和总结DDH儿童的看护者的经历，使用元聚合方法生成描述性总结，为未来的研究和实践提供参考。
**方法**
2.1 **目的**
本研究采用定性元聚合方法，系统地识别、评估和总结关于DDH儿童主要看护者经历的定性研究结果。综述探讨了三个问题：(1) 在护理DDH儿童过程中遇到了哪些困难？(2) 父母/看护者采取了哪些策略来应对这些困难？(3) 疾病治疗对儿童和父母/看护者产生了哪些影响？
2.2 **协议注册**
本研究遵循国际系统性回顾注册协议（PROSPERO）（编号42022301235）进行。我们的研究遵循PRISMA（系统性回顾和荟萃分析的优选报告项目）和ENTREQ（提高定性研究综合报告透明度）标准进行报告。
2.3 **纳入标准**
研究必须满足以下标准：研究对象是DDH儿童的主要看护者；研究内容涵盖看护者在护理过程中的情感、压力、挑战和需求；研究背景可以是医院或看护者的家庭环境。本研究排除了涵盖定性研究的文章（包括可以分离定性数据的混合方法研究）、文本不完整的文章、采用混合方法但无法分离定性数据的文章、定量研究、探索性研究以及会议摘要。
2.4 **搜索策略**
首位审稿人（YL）使用以下电子数据库进行了全面的系统文献搜索：Embase、Cochrane Library、Web of Science、Pubmed（MEDLINE）、CINAHL、PsycINFO、ERIC和ProQuest。搜索时间范围从这些数据库建立开始直到2025年5月。首先，我们在Pubmed中初步检索相关文章的关键词，关键词包括“发育性髋关节发育不良/发育性髋关节脱位/先天性髋关节脱位/DDH”、“父亲/母亲/父母/看护者/家庭/非正式看护者/亲属/父亲角色”以及“经历/感知/态度/观点/感受/护理/育儿”。根据初步搜索结果，并在图书馆工作人员的指导下，我们根据每个数据库的语法规则制定了相应的搜索策略。完整的Pubmed搜索策略见补充材料S1。搜索结果被导入Endnote V.X9（Clarivate Analytics，美国宾夕法尼亚州费城），用于整理文献，并进一步独立审查其他研究。
2.5 **研究选择**
完成文献搜索后，所有结果被导入EndNote V.X9。首先，一位审稿人（YL）删除了重复项。两位独立审稿人（JY和SWJ）筛选潜在研究的标题、摘要和全文，以确保它们符合纳入标准。图1展示了审查的不同阶段。当出现分歧时，审稿人通过讨论或咨询第三位研究人员（FLY）来作出决定。我们力求达到至少中等的同意度，Cohen’s K值>0.4。本研究中Cohen’s K值为0.714。
2.6 **方法学质量评估**
两名研究人员独立应用Joanna Briggs研究所的定性研究批判性评估清单来评估纳入文章的质量。该清单包含10个条目，分别反映严谨性、可信度、概念深度和方法学的关键方面。所有纳入的研究都进行了批判性评估，无论其质量如何，因为某些研究仅代表特定的文化背景，排除这些研究会限制分析范围。在整合结果时，我们考虑了评估分数。批判性评估的结果见表1。
2.7 **数据提取**
基于方法学质量评估，首位审稿人在纳入的文章中寻找相关信息，包括作者信息、发表年份、国家、研究设计（数据收集技术）、研究主题、招募和参与情况以及主要结果和图表。每个发现被赋予“明确”、“可信”或“不可靠”的可信度等级。
2.8 **数据合成**
数据合成旨在将提取的结果整合成有意义的陈述，以便明确识别数据中出现的主題。元聚合过程遵循Jonna Briggs研究所的统一管理、评估和信息审查系统（JBI-SUMARI），该过程包括四个步骤：(1) 审稿人仔细审查并提取关键观点；(2) 审稿人为每个发现分配可信度等级；(3) 对数据进行处理和合成，将“不可靠”的发现排除在进一步分析之外；(4) 通过比较不同类别的相似性和差异性，将相似的类别合并为更高级别的分析主题。这些分析主题代表原始研究发现的总结，不旨在产生超出原作者主张的新理论解释。
2.9 **结果的可靠性**
为了评估我们综述结果的可靠性，我们应用了GRADE-CERQual（定性研究回顾的推荐分级、发展和评估-证据可信度）工具。对于每个综合结果，我们评估了四个关键方面：方法学局限性、一致性、充分性和相关性。根据这些方面的评估，我们将每个结果的可靠性分为高、中等、低或非常低，并在表2中呈现。需要注意的是，JBI可信度评分（应用于原始研究的个别提取结果）与GRADE-CERQual可靠性评分（应用于综合审查结果）是不同的。
**表2**
| 主题 | 贡献研究 | 方法学局限性 | 相关性 | 一致性 | 充分性 | 总体可靠性 |
| --- | --- | --- | --- | --- | --- |
| (1) 诊断过程具有挑战性且常常延迟 | Gibbard等人（2021）(6)，Theunissen等人（2022）(11)，Chao和Chiang（2003）(16)，Poole（2019）(17)，Harry等人（2022）(7) | 中等担忧 | 无担忧 | 无担忧 | 中等 |
| (2) 治疗设备使日常育儿任务复杂化 | Theunissen等人（2022）(11)，Wakely等人（2021）(10)，Grzybowski等人（2023）(18)，Harry等人（2022）(7)，Poole（2019）(17) | 中等担忧 | 无担忧 | 中等 |
| (3) 信息和支持不足或不及时 | Gibbard等人（2021）(6)，Theunissen等人（2022）(11），Wakely等人（2021）(10），Harry等人（2022）(6），Poole（2019）(17) | 中等担忧 | 无担忧 | 中等 |
| (4) 随时间逐渐适应和技能发展 | Chao和Chiang（2003）(16），Wakely等人（2021）(10），Poole（2019）(17），Theunissen等人（2023）(19) | 严重担忧 | 无担忧 | 轻微 |
| … | … | … | … | … | … |
**结论**
一些贡献研究使用了深度有限的基于调查的定性数据；Chao和Chiang（2003）(16)是一项单病例研究。尽管多項研究提到了这一主题，但深入访谈研究的数量较少（n=2–4）。这一主题主要依赖于一项方法学上有局限性的单病例研究（Chao和Chiang（2003）(16)）。虽然应对和适应过程被经常报告，但Chao和Chiang（2003）中详细阐述了逐渐适应和技能发展的具体机制。数据充分性严重受限，主要依赖于单一案例研究。
**3 结果**
本研究纳入的8篇文章在设计上存在异质性，包括深入访谈研究和开放式问卷调查。我们在合成过程中采用了以下策略：(1) 在结果部分明确指出每个主题的主要证据来源（访谈/调查）；(2) 当发现主要基于调查数据时，在GRADE-CERQual评估中降低充分性等级；(3) 在讨论部分的局限性部分讨论这种异质性对结果可靠性的影响。这项研究基于五个国家的数据：加拿大（n=2）、澳大利亚（n=2）、荷兰（n=2）和中国（n=1）。需要指出的是，有两项研究同时收集了定量调查数据和定性开放式回答。仅从这些研究中提取并综合了定性数据。因此，证据基础包括四项基于访谈的研究（共计66名参与者）和四项基于调查的定性研究（共计1,522名参与者）。有两项研究提供了定量和定性数据，但只有定性部分被纳入分析。
**表3 研究（年份），国家 设计 定性数据类型 数据收集方法 关注现象 招募和参与者 主要发现**
| 研究（年份） | 国家 | 设计 | 定性数据类型 | 数据收集方法 | 关注现象 | 招募和参与者 | 主要发现 |
| ---------- | -------- | --------- | -------------- | ---------------- | ------------- | ------------ | ---------- |
| Chao和Chiang（2003）（16），中国 | 未指定 | 案例研究 | 半结构化访谈（n=1名照顾者） | 对母亲的影响及应对策略 | 一名32岁的中国母亲 | 五大类别：震惊、恐惧、失落/愤怒、不确定、过度情绪 |
| Gibbard等人（2021）（6），加拿大 | 描述性定性 | 主题分析 | 开放式问卷（n=739名照顾者） | 患者/家庭在诊断和治疗过程中的经历 | 国际在线调查 | 诊断延误、信息/资源缺乏、情感负担、在线社区的价值 |
| Grzybowski等人（2023）（18），加拿大 | 描述性定性 | 主题分析 | 开放式问卷（n=530名照顾者） | 照顾者使用DDH矫正器的体验 | 来自20个国家的在线调查 | 舒适性/不适、易用性、清洁度、日常活动受影响 |
| Harry等人（2022）（7），澳大利亚 | 描述性定性 | 主题分析 | 开放式问卷（n=753名照顾者） | DDH管理对育儿的影响 | 澳大利亚在线调查 | 育儿的艰辛、理解不足、指导不一致 |
| Poole（2019）（17），英国 | 解释现象学分析 | IPA | 半结构化访谈（n=18名父母：9名母亲，9名父亲） | 患有DDH的婴儿家长的经历 | DDH慈善社交媒体 | 母亲：赋权/剥夺权利、关系动态；父亲：应对家庭扰乱 |
**3.2 综合研究结果**
**3.2.1 主题1：具有挑战性且常常被延误的诊断过程**
在所有八项研究中，照顾者一致将诊断阶段描述为一个充满不确定性和痛苦的时期。这一经历有三个常见的子主题：
- **子主题A：诊断延迟的普遍性**：照顾者表示，DDH的评估通常需要多次会诊才能确诊，而他们的担忧有时得不到重视，导致他们感到被忽视。例如，在Theunissen等人的（11）访谈研究中，一位家长表示医生认为孩子的症状是“成长的疼痛”。Gibbard等人（6）的大规模调查也反映出许多受访者觉得他们的担忧被医生忽视。另一项访谈研究（16）记录了一位母亲因未及早寻求医疗帮助而自责的情况。
- **子主题B：诊断时的信息过载和震惊**：当DDH最终被确诊时，照顾者普遍表现出震惊、不知所措和困惑。这些不仅是情绪反应，也反映了在需要迅速做出决策时的信息处理压力。Theunissen等人（11）的受访者描述说，专家的技术解释让他们感到“不知所措”。Poole（17）的现象学研究和Chao与Chiang（16）的案例研究中也记录了类似的震惊反应。
- **子主题C：对儿童未来的持续担忧**：照顾者的担忧不仅限于诊断本身，还扩展到预期的功能结果和可能需要手术的情况。Theunissen等人（11）的受访者持续担心孩子是否能正常行走、双腿长度是否相等以及是否能够参加体育活动。这种担忧表现为一种“面向未来的警惕”。
**证据来源说明**：这一主题主要得到基于访谈的研究（11, 16, 17）和大规模调查（6, 7）的支持。访谈数据提供了更丰富的经验细节，而调查数据则证实了这些经历的普遍性。
**3.2.2 主题2：治疗设备使日常育儿任务复杂化**
六项研究报告了治疗设备（支具、矫形器、石膏）对日常育儿的重大影响。这些影响不仅仅是实际上的干扰，还反映了育儿身份和亲子关系的深刻变化：
- **子主题A：日常护理任务的技术化**：支具/矫形器将日常育儿任务（抱的方式、喂食、睡觉、穿衣、清洁）变成了技术性和充满风险的过程，增加了对“做正确事情”的警惕性和焦虑。Wakely等人（10）的访谈研究中的一位母亲描述了喂食时对婴儿髋部位置的正确性的持续焦虑。Theunissen等人（11）的受访者表示，抱着孩子时感觉“不那么私人化”，婴儿像一个“包裹”一样。
- **子主题B：亲子亲密关系的改变**：照顾者描述了抱孩子和拥抱时的自发性和亲密感减少。Theunissen等人（11）的一位受访者说：“尤其是抱孩子和拥抱的时候，感觉不那么私人化了。孩子不再像是个真正的婴儿，更像是个包裹。”Wakely等人（10）也描述了类似的经历。
- **子主题C：日常生活的中断和角色压力**：孩子的依赖性和频繁的预约让照顾者难以维持工作和家庭日常功能。Theunissen等人（11）的一位母亲描述说，孩子需要持续的关注，这阻碍了她进行家务劳动。社交活动也受到了限制，部分原因是时间限制，部分原因是外出时 perceived 的风险。Grzybowski等人（18）的调查数据进一步量化了这些困难：在530名参与者中，大多数人表示矫形器影响了日常活动、舒适度和清洁度。
**证据来源说明**：这一主题得到基于访谈的研究（10, 11）和调查（7, 18）的支持。调查数据提供了困难发生的定量信息，而访谈数据揭示了这些困难带来的情感体验。
**3.2.3 主题3：信息和支持的不足或不及时**
照顾者的叙述表明，支持在三个方面存在问题：时机不匹配（在不确定性最高的时刻没有得到支持）；内容不匹配（泛泛的安慰 vs. 实际可行的指导）；以及可信度不匹配（难以判断在线信息的质量）。
- **子主题A：同理心倾听和心理支持的价值**：照顾者表示，同理心倾听和认同感有助于应对困境。Harry等人（7）的调查中，一位家长提到了一位花时间倾听她担忧的资深医生的帮助。同伴支持也非常重要——在Facebook支持小组中与经历类似情况的人交流，提供了正式服务通常无法提供的经验理解。
- **子主题B：信息支持：从稀缺到过载**：照顾者依赖互联网作为主要信息来源，但难以区分可靠信息和令人担忧的错误信息。Theunissen等人（11）的一位受访者表示，在诊断中心只得到了关于“严重”髋关节发育不良的简短通知，随后在网上搜索后发现了“最糟糕的信息”，这加剧了她的担忧。这表明“信息支持”不仅仅是获取信息，还需要筛选和解释性帮助，尤其是在诊断和治疗初期。
- **子主题C：经济支持的缺失作为额外负担**：经济压力通过直接成本（如特殊设备、服装）和因工作减少而导致的间接收入损失产生。Wakely等人（10）的一位母亲详细说明了购买新汽车座椅、新衣服和改装婴儿车的意外费用，并指出医疗专业人员没有充分提醒这些成本。
**证据来源说明**：这一主题得到所有八项研究的支持。关于信息过载和心理支持的详细描述主要来自基于访谈的研究（11, 19），而经济负担的证据主要来自Wakely等人（10）。
**3.2.4 随时间逐渐适应和技能发展**
五项研究报告称，照顾者随着时间的推移逐渐适应。适应并非被动接受，而是通过学习、技能发展和意义建构积极重建可预测性的过程：
- **子主题A：自我调节和能力培养**：照顾者寻求建议，重新定义责任，并学习实际技能。在Chao和Chiang（16）的案例研究中，一位母亲在得知双腿长度差异最多为两厘米后，决定“不要把所有责任都揽在自己身上”，并承诺定期跟进。同一位母亲还积极学习如何更换尿布：“我最好现在就尽快学会，以便做正确的事情。”
- **子主题B：家庭生活的正常化和意义建构**：照顾者表达了维护家庭凝聚力和解决问题的决心。Chao和Chiang（16）的一位参与者说：“发生的事情已经发生了。我还有另一个孩子需要照顾。夫妻需要齐心协力，不要争吵……遇到问题时，要一起面对并想办法解决。爸爸妈妈需要坐下来，因为这是我们的家庭，我们的家。”
- **子主题C：与孩子的积极沟通**：照顾者描述了即使在愧疚和困难的情况下也要保护孩子情绪并给予鼓励的努力。Chao和Chiang（16）中的母亲说：“孩子整天躺在那里，身上带着石膏， molto 不幸。这都是我的错。但我必须让他开心起来。这样可以帮助他忘记现在的痛苦。”
**证据来源说明**：这一主题主要得到一项案例研究（16）的支持。其他研究（10, 17, 19）提供了支持性但有限的证据。因此，这一主题的可靠性相当有限。
**3.2.5 GRADE-CERQual评估**
表2展示了四个主题的GRADE-CERQual评估结果。每个主题的可靠性是根据参与研究的方法学局限性、与综述问题的相关性、研究间的一致性以及数据的充分性来评判的。与用于单个提取结果的JBI可信度评级不同，这些GRADE-CERQual评级反映了我们对本综述中每个主题发现的整体信心。
**4. 讨论**
这项定性综述总结了八项研究中照顾者照顾患有DDH儿童的经历。确定了四个主要的描述性主题：具有挑战性和延迟的诊断过程、治疗设备对日常育儿的复杂影响、信息和支持的不足，以及随着时间的推移逐渐适应。我们的发现与最近关于DDH的家庭中心结果的研究一致。Craven等人（9, 20）确定了包括婴儿舒适度、喂养、睡眠、清洁度、亲子关系和父母福祉在内的家庭中心核心结果集。本综述中照顾者报告的诊断焦虑、与支具相关的困难和经济负担直接对应于这些结果领域，验证了它们对家庭的重要性。
诊断延误和信息过载是照顾者痛苦的主要来源。这与Gönen等人（21）的研究结果一致，他们强调了提高家庭医生对DDH筛查知识和意识的重要性。Zhang等人（22）也指出，早期诊断对于改善预后至关重要。这些发现表明，医疗服务提供者在诊断时提供结构化、逐步的信息可能有益。我们的综述详细说明了支具/矫形器如何使日常育儿任务技术化，并减少了亲子亲密关系。这些发现与Lenders等人（23）的研究结果一致，他们发现支具治疗的成功与家庭支持系统有关。De Pellegrin等人（5）也指出，非手术治疗需要家庭的密切合作。我们的综述进一步揭示了这种“合作”的情感成本——持续的焦虑和亲密关系的丧失——可能被临床医生低估了。我们确定了三种具体的支持失败模式：时机不匹配、内容不匹配和可信度不匹配。这与Alnowaishiri等人（24）和Almatari等人（25）的研究结果一致，他们都发现照顾者普遍缺乏关于DDH的知识和可信信息。Theunissen等人（19）特别研究了信息提供策略，强调了分阶段、个性化、多形式信息的需求。我们的综述支持这一结论，并进一步强调了经济支持的重要性，这与Sawamura等人（26）和Lei等人（27）的研究结果一致。本综述发现，照顾者通过技能学习和意义建构逐渐适应。然而，这一发现的可靠性较低，主要是因为基于2003年的单一案例研究。这突显了当前文献中的一个重大空白：我们对照顾者长期适应过程的理解非常有限。未来需要进一步的纵向、深入的定性研究来探索这一过程。根据研究结果，可以考虑以下实践建议：（1）在诊断时提供逐步的、易于理解的信息，以避免信息过载；（2）考虑是否可以让专业护士或多学科团队中的其他成员作为家庭与医生之间的桥梁，为日常护理提供实际指导；（3）指导家庭使用经过验证的在线支持资源，并在适当的情况下引入同伴支持网络；（4）在治疗开始前，向家庭说明可能的经济负担，包括设备费用、服装费用以及间接成本；（5）定期评估照料者的情绪状态和适应进展，并在必要时提供心理支持。
**局限性**
需要承认几个局限性。首先，尽管进行了系统的文献搜索，但只纳入了英文文献，且地理范围仅限于加拿大、澳大利亚、荷兰和中国，这可能限制了研究结果在其他文化和医疗环境中的适用性。其次，纳入的研究在研究设计上存在相当大的差异，从深入的定性访谈到包含开放式问题的大规模调查都有。这种方法上的多样性虽然丰富了研究视角，但也可能导致可用于综合分析的数据在深度和丰富性上存在差异。第三，尽管总体样本量较大，但采用深入定性访谈的研究数量仍然有限（仅有四项），这可能限制了对照料者经历某些方面的深入理解，特别是他们在适应过程中的细微机制。第四，关于适应过程的研究结果主要基于2003年的一项单一案例研究（参考文献16），这严重限制了该结果的可靠性和普遍性。第五，在研究选择过程中，虽然评分者间的可靠性达到了相当高的水平（Cohen’s κ = 0.714），但在筛选前没有进行额外的校准工作。虽然这可能会引入一些小的变异，但两位评审者事先已经充分讨论并测试了纳入标准，且所得到的κ值表明这对整体研究结果的影响可能很小。
**结论**
本文综述了关于儿童发育性髋关节发育不良（DDH）主要照料者护理经验的定性证据。研究发现了四个主要主题：诊断过程具有挑战性且常常延迟；治疗设备使日常育儿任务复杂化；信息和支持不足或时机不当；以及随着时间的推移逐步适应和技能提升。这些结果表明，照顾患有DDH的儿童不仅仅是一次医疗过程，更是一种深刻的家庭体验，它会重塑父母的身份、日常生活方式和家庭关系。重要的是，关于适应过程的证据基础较为薄弱，主要依赖于2003年的那项单一案例研究。这突显了未来研究的紧迫方向：需要更多的纵向、深入的定性研究来全面了解照料者是如何随着时间逐渐适应的。医疗服务提供者应认识到照料者负担的多元性，并考虑提供及时、实用且富有同情心的支持，满足他们的信息需求，促进同伴间的联系，并认可家庭所付出的适应努力。未来的研究和临床实践可以考虑采用以家庭为中心的评估框架，关注对日常照料者来说真正重要的事情，确保干预措施不仅基于临床效果进行评估，还考虑其对整个家庭单位的影响。
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